Dokument: Isolierter Nicht-immunologischer Hydrops fetalis: Eine Beobachtungsstudie zum postnatalen und pädiatrischen Outcome bei pränataler Spontanremission
| Titel: | Isolierter Nicht-immunologischer Hydrops fetalis: Eine Beobachtungsstudie zum postnatalen und pädiatrischen Outcome bei pränataler Spontanremission | |||||||
| Weiterer Titel: | Isolated non-immune hydrops fetalis: an observational study on complete spontaneous resolution, perinatal outcome, and long-term follow-up | |||||||
| URL für Lesezeichen: | https://docserv.uni-duesseldorf.de/servlets/DocumentServlet?id=63973 | |||||||
| URN (NBN): | urn:nbn:de:hbz:061-20231107-153442-0 | |||||||
| Kollektion: | Dissertationen | |||||||
| Sprache: | Deutsch | |||||||
| Dokumententyp: | Wissenschaftliche Abschlussarbeiten » Dissertation | |||||||
| Medientyp: | Text | |||||||
| Autor: | Neveling, Sophie [Autor] | |||||||
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| Beitragende: | PD Dr. Kozlowski, Peter [Gutachter] Prof. Dr. Höhn, Thomas [Gutachter] | |||||||
| Stichwörter: | Schwangerschaft, Hydrops fetalis, Langzeitstudie, postnatales Outcome | |||||||
| Dewey Dezimal-Klassifikation: | 600 Technik, Medizin, angewandte Wissenschaften » 610 Medizin und Gesundheit | |||||||
| Beschreibungen: | Die vorliegende Dissertation wurde mit dem Ziel einer Auswertung des dynamischen pränatalen Verlaufes und des langfristigen Outcomes von isoliertem Nicht-immunologischen Hydrops fetalis (iNIHF) durchgeführt. Zu diesem Zweck wurde eine retrospektive Beobachtungsstudie konzipiert, in der eine Kohorte von 70 iNIHF-Fällen untersucht wurde. Die Kohorte entstammt einem Kollektiv aus 939 von Nicht-immunologischen Hydrops fetalis (NIHF) betroffenen Einlingsschwangerschaften, die zwischen 1997 und 2016 in einem pränatalen Referenzzentrum diagnostiziert worden sind und beinhaltet ausschließlich Fälle, die zusätzlich zu dem Hydrops-Befund keine weiteren Pathologien aufwiesen. Der pränatale Verlauf der als iNIHF identifizierten Fälle wurde nach Spontanremission und Hydrops-Persistenz differenziert und das postnatale Outcome evaluiert. Darüber hinaus wurde das langfristige Outcome mit einer mittleren Nachbeobachtungszeit von 10,9 Jahren ermittelt, indem die Eltern und Kinder kontaktiert und die Ergebnisse der pädiatrischen Routineuntersuchungen und der weiteren fachärztlichen Diagnostik erfasst wurden. Im Rahmen der Auswertung der pränatalen Daten konnte bei 77,1 % der iNIHF-Fälle (54 von 70 Fällen) eine vollständige Spontanremission des Hydrops festgestellt werden. Dies entspricht einem nach bisherigem Forschungsstand unbeschriebenen hohen prozentualen Anteil. Die postnatale Überlebensrate lag in diesen Fällen bei 98,1 %, in der Gruppe ohne vollständige Spontanremission dagegen bei 25,0 %. Wir erhielten Daten zur pädiatrischen Langzeitmorbidität von 27 der 57 überlebenden iNIHF-Fälle (47,4 %). In sämtlichen Fällen hatte sich der Hydrops pränatal spontan rückläufig gezeigt, davon in 26 Fällen vollständig aufgelöst. In der pädiatrischen Entwicklung zeigten zwei Kinder tiefgreifende Entwicklungsanomalien, bei elf Kindern fanden sich geringfügige angeborene Anomalien und weitere sechs Kinder zeigten vorübergehende logopädische, psychosoziale oder motorische Beeinträchtigungen. In bestehende Leitlinien zum NIHF hat eine vom pränatalen Spontanverlauf des iNIHF abhängige Prognose bisher keinen Einzug gefunden. Zudem ist die Studienlage zur langfristigen Morbidität bei Überlebenden nach transientem Hydrops unzureichend. Auf Grundlage der Ergebnisse der vorliegenden Studie empfehlen wir, bei der pränatalen Betreuung zu berücksichtigen, dass Spontanremissionen nicht nur, wie bisher vorbekannt, in einem relevanten Anteil der infektionsbedingten NIHF-Fälle auftreten können, sondern auch in einem maßgeblichen Anteil der Fälle, in denen der NIHF der einzige pathologische Befund bleibt. Aus den postnatalen Daten lässt sich die Hypothese generieren, dass die Überlebensraten dieser Fälle günstig sein könnten. Zur Implementation dieser Prognosedaten in zukünftige Leitlinien wären bestätigende, populationsbasierte Fall-Kontroll-Studien notwendig. Die in dieser Studie erhobenen Daten zur langfristigen Morbidität zeigen ein Spektrum von Anomalien in der pädiatrischen Entwicklung nach iNIHF und bieten damit Ansätze für die Eruierung pathophysiologischer Zusammenhänge. Zudem sprechen die identifizierten Anomalien im Langzeit-Outcome gegen die Hypothese, dass ein transienter iNIHF keinen Risikofaktor für die Langzeitmorbidität darstellt.The present follow-up study was performed to assess the dynamic prenatal course and long-term postnatal outcome of isolated non-immune hydrops fetalis (iNIHF). A retrospective observational study was conducted evaluating a cohort of 70 iNIHF cases with no diagnosed pathology in addition to the finding of hydrops. The study group was drawn from a collective of 939 singleton pregnancies diagnosed with non-immune hydrops fetalis (NIHF) at a prenatal tertiary referral center between 1997 and 2016. The prenatal course of cases identified as iNIHF was differentiated according to spontaneous resolution and persistence of hydrops. The postnatal outcome was assessed, as well as long-term outcome with a mean follow-up of 10.9 years, by contacting parents and children to acquire the results of standardized pediatric and other additional examinations. Analysis of the prenatal data revealed complete spontaneous resolution of hydrops in 77.1% of iNIHF cases (54 of 70 cases). This constitutes a high percentage that has not yet been described in previous research. The baby-take-home rate in these cases was 98.1%, compared to 25.0% in the group without complete spontaneous resolution. We obtained pediatric long-term data from 27 of the 57 survivors of iNIHF (47.4%), all of which showed prenatal remission of hydrops, among them 26 cases with complete resolution. In pediatric development, two children showed major developmental anomalies, eleven children were found to have minor congenital anomalies, and another six children displayed transient logopedic, psychosocial, or motor impairments. Existing guidelines for NIHF have not yet included a prognosis dependent on the prenatal spontaneous course of iNIHF. Furthermore, there is a lack of studies on long-term morbidity in survivors after transient hydrops. Based the results of the presented study, we recommend clinicians to be aware that spontaneous resolution may occur not only in a relevant proportion of infection-related NIHF cases, as previously known, but also in a considerable proportion of cases in which NIHF remains the only pathological finding. Postnatal data suggest that baby-take-home rates may be favorable for these cases. Validating, population-based case-control studies are needed to incorporate these prognostic data into future guidelines. The results of the long-term outcomes of this study show a spectrum of anomalies in pediatric development after iNIHF and thus provide approaches to the research on pathophysiological correlations. Moreover, the identified anomalies in the long-term outcomes do not support the hypothesis of transient iNIHF not being a risk factor for long-term morbidity. | |||||||
| Lizenz: |  Dieses Werk ist lizenziert unter einer Creative Commons Namensnennung 4.0 International Lizenz | |||||||
| Fachbereich / Einrichtung: | Medizinische Fakultät | |||||||
| Dokument erstellt am: | 07.11.2023 | |||||||
| Dateien geändert am: | 07.11.2023 | |||||||
| Promotionsantrag am: | 22.02.2023 | |||||||
| Datum der Promotion: | 19.10.2023 |
